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普通外科

肝血管肌纖維母細胞瘤1例

作者:佚名 來源:生物谷 日期:2019-10-11
導讀

         女,64歲,腹部脹痛半月余,加重1d。高血壓病史10余年,膽囊炎病史2年。胃潰瘍、反流性食管炎、淺表性胃炎病史2年,否認糖尿病病史,否認肝炎、結核等傳染病病史。專科檢查:腹肌緊張,右上腹部及臍周壓痛(+)、反跳痛(),肝區叩痛(),莫菲氏征(-)。 實驗室檢查:WBC7.6109/L,中性粒細胞百分比72.8%,唾液酸(TSA)451mg/L。CT檢查:肝右葉包膜下可見稍低密度影,邊界不清,增強

關鍵字:  肌纖維母細胞瘤 

        女,64歲,腹部脹痛半月余,加重1d。高血壓病史10余年,膽囊炎病史2年。胃潰瘍、反流性食管炎、淺表性胃炎病史2年,否認糖尿病病史,否認肝炎、結核等傳染病病史。專科檢查:腹肌緊張,右上腹部及臍周壓痛(+)、反跳痛(±),肝區叩痛(±),莫菲氏征(-)。

        實驗室檢查:WBC7.6×109/L,中性粒細胞百分比72.8%,唾液酸(TSA)451mg/L。CT檢查:肝右葉包膜下可見稍低密度影,邊界不清,增強掃描與肝實質相比均呈低密度,邊緣呈漸進性輕度強化(圖1,2);病變周圍可見囊性水樣低密度,增強掃描未見強化。MRI檢查:肝右葉邊緣S6、S7段交界處可見一類橢圓形實性結節,邊界模糊,大小2.6 cm×1.9 cm×2.3 cm,鄰近肝包膜輕度皺縮,肝周間隙可見少許水樣信號,病變呈稍長T1、不均勻稍長T2信號,DWI上邊緣呈稍高信號,增強掃描邊緣部分呈漸進性延遲強化(圖3~5);病變周圍可見囊性水樣信號,增強掃描未強化。影像診斷考慮肝內膽管細胞癌,肝囊腫。

        圖1CT平掃示肝右葉低密度病灶,邊界模糊;圖2CT增強掃描示病變邊緣輕度強化;圖3T2WI病變呈不均勻稍高信號;圖4DWI病變邊緣呈稍高信號;圖5增強掃描延遲7min病灶邊緣明顯強化

        手術所見:(肝右葉占位性病變)部分肝組織,大小11 cm×8 cm×3.5 cm,切開切面灰紅色,質軟,于一側見一腫物,大小5 cm×3 cm×3 cm,局部灰白色,大小5.0 cm×2.5 cm×2.0 cm,局部囊性變,大小2.5 cm×2.0 cm×1.0 cm,內含灰紅色血性物,其余肝組織切面灰紅色、質中。冰凍后石蠟診斷:(肝右葉占位性病變)肝囊腫,囊腫周圍部分壁內纖維血管組織增生伴膠原變性,周圍可見增生的粗大血管,傾向于良性病變,結合免疫組化符合血管肌纖維母細胞瘤(angiomyofibroblastoma,AMF)診斷(圖6)。免疫組織化學染色:Ki-67(個別細胞+),CK(AE1/AE3)(-),CD34(血管+),ER(-),SMA(+),Desmin(-)。

        圖6 鏡下見纖維血管組織增生伴膠原變性,周圍可見增生的粗大血管(HE×200)

        討論:

        AMF是一種少見的軟組織良性腫瘤,由Fletcher等在1992年首先報道和描述,國內外報道僅百余例;好發于中青年女性外陰和生殖道,少數發生于男性會陰、陰囊和精索等處,發生于胸腔、腹腔、盆腔和肌肉罕見;發病年齡17~86歲,平均45歲;臨床上易誤診為巴氏腺囊腫,治療以手術切除為主,術后不易復發,需長期隨訪。AMF起源可能由于局部損傷、炎癥刺激,使血管內皮周圍未分化多潛能干細胞向肌纖維母細胞分化,導致肌纖維母細胞異常增殖,因好發女性生殖部位,其發生發展可能受雌激素的調節。

        病理可見大量黏液水腫背景,富含簇狀分布的薄壁血管,肌纖維母細胞由交替分布的細胞密集區和細胞稀疏區組成,此為其特征,少數病灶中含有脂肪成分。AMF缺乏影像學特征,超聲示內部回聲以低回聲為主,間以部分散在點狀或短棒狀強回聲,CDFI示星點狀分布血流信號。也有報道其呈偏強回聲團,內呈蜂窩狀改變,CDFI示血流信號豐富,可能由于其富含海綿狀血管有關。

        李成明報道1例肝內AMF,CT平掃表現為橢圓形不均勻低密度影,增強掃描示動脈期病變無強化,門靜脈期病變呈海綿狀明顯強化,延時掃描病灶大部分呈等密度。本例CT平掃表現為低密度,增強掃描與肝實質相比均呈低密度,邊緣可見輕度強化,可能與個體差異或延遲時間不足有關。文獻報道,腫瘤在T1WI上呈低或等信號,T2WI上呈高信號,增強掃描明顯強化,且強化較持續。本例T1WI呈稍低信號,T2WI呈不均勻稍高信號,增強掃描呈漸進性持續強化,以邊緣強化為著,與文獻報道大致相符。術前本例誤診為肝內膽管細胞癌,后者好發于老年女性,常表現為肝內邊緣不清的低密度腫塊,腫塊周圍可見膽管擴張,增強掃描動脈期強化不明顯或不均勻輕度強化,隨時間延長腫瘤強化程度逐漸增加,分析誤診原因可能為DWI上病變信號不高或稍高,腫瘤標記物CA19-9無明顯升高。

        由于本例AMF表現為邊緣漸進性強化,還需與肝內其他病變,如血管瘤、肝膿腫、轉移瘤等鑒別:①血管瘤表現為動脈期邊緣結節樣強化,強化程度與血管相近,門脈期對比劑向心性填充,延遲期高于或等于周圍肝實質,呈“快進慢出”的典型表現。②肝膿腫臨床常表現為發熱、WBC升高、肝區疼痛,CT表現為肝內低密度病灶,有時可見氣液平面,膿腫壁呈環形強化,周圍常見異常灌注,膿腔DWI高信號可鑒別。③轉移瘤多表現為肝內單發或多發瘤灶,增強掃描呈牛眼征、環靶征,此外還可有原發瘤或其他部位轉移表現。

        總之,AMF是一種少見的良性腫瘤,發生于肝內罕見,臨床及影像學表現無特異性,確診需病理學檢查。

        原始出處:

        王穎,陳瑞,劉海濤.肝血管肌纖維母細胞瘤1例[J].中國中西醫結合影像學雜志,2018(03):326-327.

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